J Geriatr Neurol > Volume 2(1); 2023 > Article
선택적 세로토닌 재흡수 억제제에 호전을 보인 허혈성 뇌손상 이후 과잉구강증

Abstract

Hyperorality is a compulsive symptom to place both edible and inedible objects in one’s mouth that was first reported in the Kluver-Bucy syndrome. It is often associated with damage of the brain caused by traumatic brain injuries, infections, stroke, degenerative brain diseases including frontotemporal dementia. There are a few reports of using antidepressants for treatment to control hyperorality. We report cases in which symptoms recovered by administrating selective serotonin reuptake inhibitor in patients with solitary hyperorality after hypoxic brain damage.

서론

과잉구강증은 Kluver-Bucy syndrome에서 처음으로 보고된 증상으로 음식이 아닌 물질을 입으로 가져가는 경향을 의미한다[1]. 이식증과 유사하지만 무엇이든지 입에 넣으려고 하나 먹지 않는다는 점에서 차이가 있다. 이 증상은 주로 전두측두엽치매에서 나타나지만 부분적인 전두엽의 병변이 있거나 전두엽 손상 징후가 보이는 환자에서도 보고되고 있다[2]. 과잉구강증의 치료는 정해지는 바는 없으나 항우울제와 항정신병 약물을 투여해 충동성을 줄이기도 한다[3]. 저자들은 허혈성 뇌손상 이후 발생한 과잉구강증을 보인 환자에서 선택적 세로토닌 재흡수 억제제의 투약으로 증상이 호전된 증례를 보고한다.

증례

43세 남자가 의식 변동을 주소로 내원했다. 환자는 한 달 전 심정지로 심폐소생술을 받고 의식이 회복되어 중환자실에서 폐렴치료를 받다가 퇴원했다. 이후 몸이 뒤틀리는 증상이 생기면서 대화 시 질문에 대한 답을 제대로 하지 못하는 증상이 생겼고 혼동상태가 악화되는 양상을 보였다. 내원하여 시행한 신경학적 진찰에서는 혼동상태를 보이며 집중력이 현저히 떨어지며 최근의 기억을 하지 못했다. 지남력은 시간, 장소는 말하지 못하나 사람에 대해서는 인지가 가능했다. 언어의 유창성은 어느 정도 유지되나 이해력이 떨어졌다. 양측 근력과 감각의 변화는 보이지 않았고 소뇌기능평가에서는 양측 팔다리 실조증이 확인되었다. Mini-Mental State Examination은 4점, Global Deterioration Scale은 6점에 해당했다. 뇌척수액 검사를 시행했으며 압력은 12 cmH2O로 정상이었고, 백혈구가 18개, 다형핵백혈구가 16개로 상승되어 있었으며, 다른 수치는 정상이었다. 입원 후 지속적으로 불안과 과민한 상태를 보여 쿠에타핀을 투약하며 지켜보았으나 호전되지 않았다. 뇌자기공명영상에서 보인 심부백질에 전반적인 고신호강도와 양측 창백핵에 고신호강도 병변은 지연성 허혈성 뇌손상에 의한 병변으로 생각되었다(Figure 1). 환자는 콜벨이나 담요 및 비닐 등 손에 닿는 모든 물건을 입으로 가져가서 뜯으려고 했다. 흡인의 위험성을 고려하여 억제대를 적용했으나 억제대도 모두 씹으려고 하는 과잉구강증이 확인되었다. 과잉구강증이 전두측두엽의 기능이상에 의해 발생했을 가능성으로 고려하여 에시탈로프람 5 mg을 투약하기 시작했으며 투약한 지 4일 정도 지나 점차 입으로 가져가려는 빈도가 줄고 2주 정도 지나서는 증상이 호전되었다. 의식은 내원했을 때와 비교하여 간단한 문장에 대해서만 대답이 가능하며, 사지 실조증은 그대로 있는 상태로 요양병원으로 전원되었다.

고찰

과잉구강증은 무엇이든지 입으로 가져가려고 하는 증상으로 Kluver-Bucy syndrome에서 처음 보고되었다[1]. 이식증은 음식이 아닌 것을 먹는 반면 과잉구강증은 가져간 물질을 망가뜨리나 먹지 않는다는 점에서 차이가 있다[4]. 이 증상은 인지기능 저하가 심한 환자에서 나타나는데 알츠하이머병보다는 전두측두엽치매에서 흔하게 나타난다[2]. 뇌자기공명영상에서 전체적인 심부백질의 손상을 보였던 증례 환자는 주로 손을 이용하여 물건을 입으로 가져가려는 증상을 보였는데 신경해부학적으로 입으로 잡으려는 증상은 내측측두엽의 병변과 관련 있는 반면 손으로 물건을 잡아당기는 증상은 전두엽 기능의 저하와 관련이 있는 것으로 밝혀져 있다[4].
과잉구강증의 정확한 병태생리는 알려져 있지 않으나 행동을 조절하는 신경순환(neurocircuitry)의 불일치에 의해 발생한다. 시각 변연계(visuo-limbic system)는 측두-전두엽의 배쪽경로와 두정-전두엽의 등쪽경로 두가지로 구분할 수 있다. 배쪽경로는 이전 학습한 감정적인 반응에 접근하여 사회적 상황에 따른 행동을 조절하고, 등 쪽 경로는 자극에 반응하도록 행동을 촉진하는 데 두 가지 경로가 잘 조화를 이루어야 한다[5]. 증례 환자는 주로 전두엽의 손상이 두드러졌는데 배 쪽 경로에 이상이 생기면서 등 쪽 경로가 촉진되며 행동의 조절이 불가능해져 과잉구강증이 나타났던 것으로 추측해볼 수 있었다.
과잉구강증의 치료는 정해진 바는 없으며 행동이상을 조절할 수 있는 항우울제와 항정신병제를 주로 사용한다[6]. 증례 환자는 전두엽의 기능의 저하를 보였는데 전두측두엽치매에서는 아세틸콜린의 공급보다는 세로토닌의 투약이 더 효과적이므로 세로토닌 조절을 먼저 고려하였다[7]. 세로토닌은 충동조절을 매게하는 데 중요한 역할을 하여 낮은 세로토닌 대사물과 복내측 전전두엽피질의 둔감화된 세로토닌 반응이 충동적인 행동과 관련이 있다. 이에 따라 선택적 세로토닌 재흡수 억제제의 투약이 전두엽의 손상으로 탈억제된 상태에서 증상의 호전을 보일 수 있다[8].
본 증례 환자는 과잉구강증에 대한 증상만 두드러지게 나타났는데 단독 과잉구강증에 대한 보고는 거의 없어 이에 대한 치료 약제를 선택할 때 환자가 전두엽 기능의 전반적인 저하를 보였고, 충동적으로 행동하는 과잉구강증을 고려하여 선택적 세로토닌 재흡수 억제제의 투약을 시도했다. 시작용량으로 에시탈로프람 5 mg을 투약하며 증량하지 않았으나 투약한지 4일이 지나 점차 증상의 빈도가 줄며 2주 후에는 증상이 완전히 호전된 것을 확인할 수 있었다. 따라서 뇌손상 이후에 단독 과잉구강증이 나타날 수 있으며, 과잉구강증에 대해서 선택적 세로토닌 재흡수 억제제 투약이 효과적일 수 있음을 시사한다.

NOTES

Conflicts of Interest

The authors have no potential conflicts of interest to disclose.

Funding

None.

Figure 1.
Brain magnetic resonance imaging of the patient. (A, B) Axial fluid attenuated inversion recovery images show high signal intensity lesions of deep white matter. (C) T2 weighted image reveals high signal intensity lesions on bilateral globus pallidus which is caused by hypoxic brain damage.
jgn-2022-00115f1.jpg

References

1. Lanska DJ. The Klüver-Bucy syndrome. Front Neurol Neurosci 2018;41:77-89.
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2. Funayama M, Muramatsu T, Koreki A, Kato M, Mimura M, Nakagawa Y. Semantic memory deficits are associated with pica in individuals with acquired brain injury. Behav Brain Res 2017;329:172-179.
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3. Clay FJ, Kuriakose A, Lesche D, Hicks AJ, Zaman H, Azizi E, et al. Klüver-Bucy syndrome following traumatic brain injury: a systematic synthesis and review of pharmacological treatment from cases in adolescents and adults. J Neuropsychiatry Clin Neurosci 2019r;31:6-16.
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4. Al-Attas AA, Aldayel AY, Aloufi TH, Biary N. Klüver-Bucy syndrome secondary to a nondominant middle cerebral artery ischemic stroke: a case report and review of the literature. J Med Case Rep 2021;15:346.
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5. Das S, Gupta R, Dhyani M, Raghuvanshi S. Kleine-Levin syndrome: a case report and review of literature. Pediatr Neurol 2014;50:411-416.
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7. Meyer S, Mueller K, Gruenewald C, Grundl K, Marschhauser A, Tiepolt S, et al. Citalopram Improves Obsessive-Compulsive Crossword Puzzling in Frontotemporal Dementia. Case Rep Neurol 2019;11:94-105.
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8. Grant JE, Chamberlain SR. Psychopharmacological options for treating impulsivity. Psychiatr Times 2015;32:58.
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ORCID iDs

Heewon Bae
https://orcid.org/0000-0002-2266-9288

Min Ju Kang
https://orcid.org/0000-0002-7736-6073

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